摘要
目的：分析27例经骶尾入路手术治疗骶前囊肿的临床特点及诊治经验。方法：回顾性分析2018年1月—2018年12月天津市人民医院肛肠病诊疗中心及2019年7月—2021年1月新疆和田地区人民医院肛肠外科收治的27例成人骶前囊肿的临床资料，探讨成人骶前囊肿的诊断和治疗经验。结果：本组27例患者中男性4例，女性23例，女性多于男性，患者年龄27～65（平均32.8）岁，病程4 d～9年。全部病例均经骶尾入路切除行手术治疗，手术时间40～260（平均97.3）min；术中出血30～300（平均86.4）mL，均无骶前静脉丛损伤出血及术中输血。其中9例行尾骨切除；18例行骶尾部横切口，9例纵切口；27例均完整切除囊肿；术中均无直肠损伤及神经损伤；术后24例伤口一期愈合，3例分别于术后3～4周愈合。结合术前影像及术中探查，囊肿直径3～11（平均8.13）cm。术后病理均为良性，表皮样囊肿24例（其中表皮样囊肿伴感染7例），皮样囊肿3例。术后随访48个月，27例均无复发。结论：骶前囊肿因其临床表现不典型，故常误诊，彻底切除病灶囊壁可以预防复发和可能发生的恶变，低位骶前囊肿手术路径可选择经骶尾入路。
Abstract
Objective The clinical characteristics, diagnosis and treatment experience of 27 cases of presacral cyst treated by transsacrococcygeal approach were retrospectively analyzed. Methods The clinical data of 27 cases of adult presacral cysts in the Department of Colorectal Surgery of Tianjin Union Medical Center from January 2018 to December 2018 and Hetan District People's Hospital from July 2019 to January 2021 were analyzed retrospectively. To explore the diagnosis and treatment of adult presacral cysts. Results In this group, there were 4 males and 23 females.The median age at diagnosis was 27-65(mean 32.8) years, with a course of disease ranging from 4 days to 9 years. All patients underwent surgical treatment, and were resected through the transsacrococcygeal approach. The operationtime was 40-260(mean 97.3)min. Intraoperative blood loss was 30-300 (mean 86.4) mL, no presacral venous plexus injury bleeding, no intraoperative blood transfusion. Coccygectomy was performed in 9 cases;There were 18 transverse incisions, 9 longitudinal incisions. The cysts were completely excised in all 27 cases.There were no intraoperative rectal injury or nerve injury.The wounds of the 24 patients healed in the first stage, and 3 patients healed at 3-4 weeks after surgery. Combined with preoperative imaging and intraoperative observation, cyst diameter of 3-11 (mean 8.13) cm. The postoperative pathology was all benign, with 24 cases of epidermoid cyst (including 7 cases of epidermoid cyst with infection) and 3 cases of dermoid cyst. After postoperative follow-up of 48 months, 27 had no recurrence. Conclusion Pressacral cyst because of its atypical clinical manifestations, it is often misdiagnosed. Thorough resection of the cystic wall of the lesion can prevent recurrence and possible malignant changes, and the surgical path of low presacral cyst can be selected through the transsacrococcygeal approach.
Keywords
骶前囊肿是一种临床少见疾病，发病部位在骶尾骨与直肠之间，良性多见，呈囊性或囊实性。有研究报道在入院患者中骶前肿瘤的发生率为1/60 000~1/40 000[1]。成人骶前囊肿占骶前肿瘤41.2%[2-3]，主要类型包括表皮样囊肿、皮样囊肿、肠源性囊肿、神经管原肠囊肿、成熟畸胎瘤等多种类型[4]。其中以表皮样囊肿多见，女性多于男性[1]。骶前囊肿发病起始于胚胎发育期，由未完全退化的原始胚胎结构构成[4]。其临床表现无特异性，故容易漏诊或误诊。外科手术为主要治疗手段，手术入路及完整切除囊壁是治疗本病的关键，本研究选取我院收治的27例成人骶前囊肿患者，全部行经骶尾入路手术，分析其临床资料如下。
1 资料与方法
1.1 一般资料
天津市人民医院肛肠病诊疗中心2018年1月—12月收治的24例骶前囊肿患者，新疆和田地区人民医院肛肠外科2019年7月—2021年1月收治的3例骶前囊肿患者，共计27例，其中男性4例，女性23例；年龄27～65（平均32.8）岁，病程4 d～9年。
1.2 临床表现及查体表现
27 例患者中，无症状患者4例（14.8%），其余23例（85.2%）均有压迫症状；其中有6例患者因囊肿经皮肤破溃误诊为肛瘘行肛瘘切开术，1例因囊肿感染误诊为肛周脓肿行切开引流术；1例自行经阴道破溃；27例均未破溃入直肠和盆腔。27例患者直肠指诊直肠后方均可触及外压性肿物，直肠黏膜未及破损，但仅15例可完整触及囊肿，12例因囊肿较大无法触及其上极。
1.3 影像学检查
27 例患者均行盆腔MRI检查提示直肠后、骶尾骨前方囊性或囊实性占位病变，其中1例囊肿直径达10 cm以上，明显压迫直肠，见图1；其中9例与骶尾骨筋膜关系密切。27例均行直肠腔内超声检查提示直肠后方外压性囊性或囊实性肿物，可见包膜，与直肠壁关系密切，但肠壁结构完整。1例经阴道超声可见阴道壁与囊肿相通的窦道。全部病例中囊肿上极最高位于骶4水平。
1.4 手术方法
术前常规行肠道准备，麻醉方式为全身麻醉，患者取分腿俯卧折刀位，术者站患者两腿中间，助手分别站患者左右两侧，沿骶正中线旁行纵行切口（Kraske切口）或于尾骨尖上方2～3 cm处的横行切口，有窦道外口者行梭形切口，将窦道外口一并切除，逐层切开皮肤及皮下组织，显露囊肿，沿囊肿包膜外壁剥离囊肿；如囊肿较大或与骶尾骨筋膜关系密切可切除尾骨以利于暴露和完整切除；如囊肿较大分离困难，可主动开窗减压，囊肿体积缩小后易于分离；如囊肿与直肠后壁关系密切，术者可将左手食指置于直肠内顶起直肠后壁作指引，注意保护直肠避免损伤，将囊肿完全切除避免残留，创面彻底止血，逐层缝合伤口，常规放置引流管。
图1一例巨大骶前囊肿患者的盆腔MRI矢状位（左侧）及冠状位（右侧），可见囊肿位于直肠右侧，压迫直肠，边界清晰，有包膜，直径约11 cm。经直肠腔内超声提示囊内容物为实性成分，质地软，压之可变形。
2 结果
全部病例均经骶尾部入路手术切除，手术时间40～260（平均97.3）min；术中出血30～300（平均86.4）mL，均无骶前静脉丛损伤出血，术中均未损伤直肠及神经。其中骶尾部横切口18例（66.67%），纵行切口9例（33.33%）。27例均完整切除囊肿，其中9例（33.33%）联合尾骨切除。术后24例（88.89%）伤口一期愈合，3例（11.11%）出现伤口感染，经伤口换药于术后3~4周愈合。结合术前影像及术中探查，囊肿直径3~11（平均8.13）cm。术后病理均为良性，表皮样囊肿24例（其中表皮样囊肿伴感染7例），图2为图1中巨大骶前囊肿完整切除后的标本，其内容物为豆腐渣样物质，术后病理为表皮样囊肿；皮样囊肿3例。术后随访48个月，27例均无复发。
图2巨大骶前囊肿完整切除后的大体标本，切开囊肿可见囊壁极其菲薄，囊内容物为豆腐渣样物质，质地软，压之可变形，术后病理为表皮样囊肿。
本组病例中有1例罕见病例，为骶前囊肿合并阴道瘘。患者为30岁女性，间断骶尾部胀痛伴阴道溢脓9年，盆腔MRI检查提示骶前囊肿大小10 cm×10 cm，伴有分隔，上极位于骶4水平，下极位于骶尾尖皮下，直肠受压移位于右侧，囊肿壁与阴道后壁关系密切，并于距阴道口5 cm处形成一破溃口。因囊肿位置较高，手术采用骶尾部横切口易于暴露及操作，术中见囊壁与周围组织粘连紧密，尤其位于骶4前方的子囊与骶骨筋膜粘连紧密，切除部分骶骨筋膜，完整切除囊肿及阴道后壁的窦道及破溃口，术中修补阴道壁，无直肠及神经损伤；术中出血50 mL，手术时间260 min。术后伤口一期愈合，随访2年未复发，术后病理：表皮样囊肿伴感染。
3 讨论
骶前囊肿通常位于直肠与骶骨之间的骶前间隙，随着对膜解剖的逐渐认识，此间隙前方为直肠固有筋膜，两侧为盆壁筋膜，后方为骶骨筋膜，上方是腹膜返折，下方是肛门周围肌肉。囊肿可以向上、向前挤入直肠后间隙及直肠前间隙，向下挤入肛提肌下间隙，向两侧可以压迫神经及血管[5]。术前盆腔MRI检查对骶前囊肿的诊断有明显的优势，MRI为多序列、多平面成像，对软组织分辨力高[6]，可以清晰地分辨囊肿与周围组织筋膜的关系，了解囊肿的上下极，识别囊内的不同成分，应作为首选的影像学检查方法[4]。本组病例术前均行MRI检查，对术前评估及手术方案的制定有很好的价值。直肠指诊是最简单有效的初步诊断方法，文献报道有97%的骶前囊肿患者可以通过直肠指诊发现[7]。本组病例的病变全部是直肠指诊可触及的，因此直肠指诊是骶前囊肿的重要检查方法；通过直肠指诊可以了解囊肿大小、位置、活动度、直肠有无破损等情况，以及其与骶尾骨和直肠的关系[8]。本组病例中1例骶前囊肿合并阴道瘘的患者曾多次被误诊为直肠阴道瘘，此例患者通过直肠指诊即可初步进行诊断及鉴别诊断，因此直肠指诊对骶前囊肿的诊治至关重要。
骶前囊肿临床表现缺乏特征性，常被误诊，较小时可没有症状，体积增大后可发现骶尾部及肛周肿物，破溃合并感染可形成窦道，而有些患者仅表现为下腹坠胀、尿频尿急、里急后重、排便困难等[5]。临床上骶前囊肿需与肛周脓肿、肛瘘、卵巢囊肿、子宫肌瘤、骶前神经源性肿瘤、直肠癌术后假性骶前囊肿、直肠间质瘤、脊索瘤、骶前神经根袖囊肿等相鉴别[4]。本组病例中有6例被误诊为肛瘘行肛瘘切开手术，其中4例行2次以上手术，给患者造成极大痛苦，临床若遇到经久不愈的肛瘘患者时应考虑合并骶前囊肿可能[9]，需要完善影像学检查。1例患者被误诊为肛周脓肿行切开引流术，引流物呈豆腐渣样，考虑骶前囊肿。骶前囊肿合并感染时可出现红、肿、热、痛等感染症状，容易与肛周脓肿相混淆，需详细询问病史，直肠指诊及直肠腔内超声有助于快速鉴别诊断[10]。临床上骶前囊肿还需与骶尾部藏毛囊肿相鉴别，骶尾部藏毛囊肿发病于骶尾骨后方，其主要致病因素是天然的臀裂部位和皮肤中线小凹的存在，在天生的臀沟裂隙区域，毛囊收集碎屑后嵌入真皮下面，随着角蛋白的积累而导致毛囊膨胀，最终形成脓肿及慢性窦道[11]，临床常见有多个窦道外口；骶前囊肿源于骶尾骨前方，少数患者可向下方生长挤压至骶尾骨后方，在外力作用下，囊肿可破溃并形成窦道外口，破溃多为一处，盆腔MRI或CT检查可明确诊断。骶前囊肿多位于直肠壁外，结肠镜检查意义不大[12]。
手术是骶前囊肿唯一的治愈方法。虽然有报道称切除部分囊壁，用电灼、无水乙醇、硬化剂等方法可破坏无法切除囊壁的分泌功能，但目前临床尚无证据证实，此类方法处理囊壁并不被推荐[4]，且容易导致术后囊壁残留形成顽固性窦道，给再次手术带来巨大的难度[14]。虽然国内外无统一的标准，但通常认为囊肿上极高于骶4水平为高位骶前囊肿，上极低于骶4水平为低位骶前囊肿，经骶尾部手术入路适用于低位骶前囊肿，高位骶前囊肿往往需要腹骶联合手术。彻底切除囊肿壁是治疗成功、不复发的关键[15]。
关于术前肠道准备，大多外科医生认为是必须的[7]，对于术前MRI及经直肠腔内超声检查提示囊肿与直肠壁“关系密切”时，术前肠道准备还是需要的，可以避免术中直肠损伤后的肠造口转流手术。体位的选择：俯卧折刀位更有利于经骶尾入路术野的暴露，尤其对于较大的囊肿，术者站在患者两腿中间，更便于观察及手术操作。手术切口的选择：本组病例采用纵行与横行两种切口，横行切口便于延长切口，对于较大的中心型囊肿，位置较高时可联合尾骨切除，暴露有优势；纵行切口沿骶正中线旁切开，对于偏心型囊肿，偏向同侧切开，有利于切口的延长及暴露；两种切口对于伤口缝合张力以及伤口愈合无明显差别。伤口感染与囊肿是否伴随感染有关，本组伤口未一期愈合的3例患者均伴有术前囊肿感染并窦道形成。术中应避免囊肿破裂，必要时行主动减压，以利于操作。因此对于明显存在压迫症状和感染的患者可采取先穿刺引流[4]，待其症状消退后再行手术切除，否则局部炎症不利于术中分离和伤口愈合。
保持囊肿壁完整不破裂的切除是外科医生的理想目标，但囊肿张力大、囊壁薄，在手术过程中破裂有时不可避免，而对于较大囊肿的主动减压可使手术更加方便[16]。骶前囊肿因缺乏典型的临床表现，故常误诊，直肠指诊及影像学检查对术前评估至关重要，彻底切除病灶囊壁是骶前囊肿的外科手术理念，可以预防复发和可能发生的癌变，低位骶前囊肿可选择俯卧折刀位经骶尾入路手术，根据囊肿的大小及位置，选择适合的切口，制定个体化的手术方案。